MSMD

Kurs: Basvetenskap 5 Moment 1

Vad är det?

  • Mendelian susceptibility to mycobacterial disease – en grupp monogena immunbrister med selektiv känslighet för svagt virulenta mykobakterier (BCG-vaccin, miljömykobakterier) och Salmonella.
  • Orsaken är alltid en defekt i IL-12/IL-23–IFN-gamma-axeln, det vill säga kommunikationen mellan makrofag och T-cell.
  • Patienterna är i övrigt förvånansvärt friska – ett skolexempel på hur specifik en immundefekt kan vara.

Varför är det viktigt / Mekanism

Axeln fungerar som en förstärkningsslinga:

StegHändelse
1Makrofag fagocyterar mykobakterie
2Makrofagen frisätter IL-12
3IL-12 binder IL-12R-beta1 på T-cell/NK-cell → STAT4
4T-cellen producerar IFN-gamma
5IFN-gamma binder IFN-gammaR1/R2 på makrofagen → JAK1/JAK2 → STAT1
6Makrofagen aktiveras: fagolysosomfusion, NO, Granulom-bildning
Muterad genFenotyp
IFNGR1 / IFNGR2 (komplett)Svårast; ingen granulombildning, disseminerad sjukdom, dåligt svar på IFN-gamma
IFNGR1 (partiell)Mildare, svarar på IFN-gamma-behandling
IL12B / IL12RB1Vanligast; mildare, ofta även salmonellos
STAT1 (förlust av funktion)Mykobakterier och virus
STAT1 (gain of function)Kronisk mukokutan candidiasis i stället
NEMO, CYBBX-bundna former

Klinisk relevans & Diagnostik

Klinisk situationKommentar
Disseminerad BCG-it efter vaccinationKlassisk debut – utred alltid MSMD
Miljömykobakterios hos i övrigt frisk personM. avium, M. kansasii utan HIV
Recidiverande icke-tyfoid salmonellabakteriemiIL-12-axeldefekt
HistopatologiDåligt formade granulom vid komplett IFN-gammaR-defekt – talar för svår form
UtredningIFN-gamma-produktion efter stimulering, receptoruttryck med flödescytometri, genetik

Behandling: långvarig antimykobakteriell behandling, rekombinant IFN-gamma vid partiella defekter, och Stamcellstransplantation vid komplett receptordefekt. Levande vacciner, särskilt BCG, är kontraindicerade.

  • Förvärvad fenokopi finns: autoantikroppar mot IFN-gamma ger samma bild hos vuxna, framför allt i Sydostasien.

Tenta-fokus

Disseminerad sjukdom efter BCG-vaccination hos ett annars friskt barn är MSMD tills motsatsen är bevisad – och en absolut kontraindikation för fortsatt levande vaccination i familjen tills utredningen är klar.

Klinisk pärla

Granulomets kvalitet är prognostisk: välformade granulom talar för en partiell defekt som svarar på IFN-gamma, medan diffus makrofaginfiltration utan struktur talar för komplett receptorbortfall.

Klinisk pärla

TNF-hämmare skapar en förvärvad MSMD-liknande situation – därför screenas alla för latent tuberkulos före insättning av Biologiska läkemedel.

Kopplingar

Relaterat: STAT4, Granulom, Hyper-IgE-syndrom, Stamcellstransplantation, Medfödd immunitet, Basvetenskap 5 Moment 1