Mismatch repair

Kurs: Basvetenskap 5 Moment 1

Vad är det?

  • DNA-reparationssystem som korrigerar felparningar och små insertions-/deletionsloopar som DNA-polymeraset missat under replikationen.
  • Fyra centrala proteiner som arbetar i par: MLH1–PMS2 och MSH2–MSH6.
  • Systemet är evolutionärt bevarat ända från bakteriernas MutS/MutL.

Mekanism

  1. MSH2–MSH6 (MutSα) känner igen enkla basfelparningar och 1–2 basers loopar. MSH2–MSH3 (MutSβ) tar större loopar.
  2. MLH1–PMS2 (MutLα) rekryteras och fungerar som molekylär matchmaker som kopplar igenkänningen till nedströms maskineri; PMS2 har endonukleasaktivitet.
  3. Nysyntetiserad sträng identifieras (i eukaryoter via PCNA och strängbrott), exonuklease 1 klipper bort segmentet, polymeras δ syntetiserar om, ligas försluter.

Tenta-fokus

Paren är asymmetriskt beroende av varandra. MLH1 och MSH2 är de dominanta partnerna: förlust av MLH1 destabiliserar och eliminerar även PMS2, och förlust av MSH2 eliminerar MSH6. Det omvända gäller inte – PMS2 kan förloras ensamt (MLH1 kvarstår, eftersom det kan para sig med andra MutL-homologer), och MSH6 kan förloras ensamt. Det ger immunhistokemin ett tolkningsmönster som avslöjar vilken gen som är muterad: bortfall av två proteiner pekar på den dominanta partnern; bortfall av ett protein pekar på den underordnade.

Konsekvens av förlust

  • Mutationer ackumuleras 100–1 000 gånger snabbare – en mutatorfenotyp.
  • Särskilt drabbade är mikrosatelliter, korta repetitiva sekvenser där polymeraset lätt halkar. Instabilitet där kallas MSI.
  • Mikrosatelliter i kodande regioner (TGFBR2, BAX, MSH3) muteras och driver tumörutvecklingen direkt.
  • Den höga mutationsbördan skapar många neoantigen → kraftigt lymfocytärt infiltrat i tumören.

Diagnostik

  • Immunhistokemi för MLH1, PMS2, MSH2, MSH6 – enkelt, billigt, visar vilket protein som saknas.
  • MSI-analys med PCR eller NGS – mäter fenotypen direkt.
  • Vid MLH1-bortfall måste man skilja sporadisk från ärftlig orsak: sporadisk MLH1-förlust beror nästan alltid på promotorhypermetylering och är då oftast kopplad till BRAF V600E. Positivt BRAF eller påvisad MLH1-metylering utesluter i praktiken Lynchs syndrom.

Klinisk pärla

Reflextestning av alla kolorektal- och endometriecancrar med MMR-immunhistokemi har tre samtidiga syften i ett enda test: den identifierar Lynchs syndrom (påverkar hela släkten), den ger prognostisk information (MMR-defekta stadium II-koloncancrar har god prognos och ska inte ha adjuvant 5-FU), och den ger prediktiv information (Immunterapi fungerar utmärkt). Få patologiska analyser ger så mycket beslutsunderlag för så låg kostnad.

Kliniska syndrom

  • Lynchs syndrom – autosomalt dominant, heterozygot kiminbaneutation i en MMR-gen plus somatiskt andra hit. Kolorektal-, endometrie-, ovarial-, ventrikel-, urinvägs- och gallvägscancer. Amsterdam- och Bethesda-kriterierna är historiskt viktiga men har ersatts av universell tumörtestning.
  • Konstitutionellt MMR-defektsyndrom (CMMRD) – biallelisk kiminbaneutation. Extremt ovanligt, debuterar i barndomen med hjärntumörer, hematologiska maligniteter och tarmcancer, ofta med café-au-lait-fläckar som liknar Neurofibromatos typ 1.
  • Muir-Torre-syndrom – Lynchvariant med talgkörteltumörer och keratoakantom.

Tenta-fokus

MMR-defekt sjukdom är den första vävnadsagnostiska indikationen i onkologins historia: FDA godkände 2017 Pembrolizumab för alla MSI-höga solida tumörer oavsett organ. Det var ett paradigmskifte – behandlingen valdes efter mekanism i stället för efter anatomi. Logiken är direkt härledbar: förlorad reparation → hög mutationsbörda → många neoantigen → tumören är redan immunologiskt synlig och behöver bara checkpointbromsen lossad. Notera kontrasten mot cytostatika: samma defekt gör tumören resistent mot 5-FU, eftersom MMR krävs för att detektera de felaktigt inbyggda nukleotiderna och utlösa apoptos.

Kopplingar

Relaterat: MSI, Lynchs syndrom, Immunterapi, Tumörmutationsbörda, BRAF, Kolorektalcancer, Endometriecancer, DNA-reparation