FOXP3

Kurs: Basvetenskap 5

TypTranskriptionsfaktor (forkhead box P3), master-regulator
GenFOXP3 på Xp11.23 — X-bunden nedärvning
FunktionDefinierar och upprätthåller Regulatoriska T-celler (Treg)
BristsjukdomIPEX-syndrom — svår tidig autoimmunitet hos pojkar
Klinisk relevansPerifer tolerans, autoimmunitet, tumörimmunologi, transplantation

Vad är det?

  • FOXP3 är den transkriptionsfaktor som fungerar som master switch för Regulatoriska T-celler — den CD4+CD25(hög) T-cellspopulation som dämpar immunsvar.
  • Tillhör forkhead/winged-helix-familjen och binder DNA via en forkhead-domän i C-terminalen.
  • Ektopiskt uttryck av FOXP3 i en naiv CD4+ T-cell räcker för att ge den suppressiv fenotyp — därför beteckningen “lineage-defining”.

Molekylär funktion

  • Verkar huvudsakligen som repressor av IL-2-genen och som aktivator av IL2RA (CD25), CTLA4, IKZF2 (Helios) och TNFRSF18 (GITR).
  • Bildar komplex med NFAT, NF-κB och RUNX1/CBFβ; konkurrerar med NFAT om AP-1-bindningsställen och vänder därmed aktiveringsprogrammet till ett suppressivt.
  • Stabilt Treg-uttryck kräver demetylering av TSDR (Treg-specific demethylated region) i FOXP3-locusets CNS2-enhancer. Denna epigenetiska markör skiljer stabila naturliga Treg från transient FOXP3-uttryckande aktiverade effektor-T-celler.
  • TGF-beta plus IL-2 inducerar FOXP3 i periferin (iTreg); IL-6 och Th17-drivande miljö motverkar det.

Treg-utveckling och suppressionsmekanismer

MekanismMolekylEffekt
Kostimulatorisk blockadCTLA-4Transendocytos av CD80/CD86 från Dendritisk cell
CytokinsuppressionIL-10, TGF-beta, IL-35Dämpar effektorceller
IL-2-konsumtionCD25 (hög affinitet)Svälter ut effektor-T-celler
MetabolCD39/CD73Bildar adenosin → A2A-receptor på T-celler
CytolysGranzym B/perforinDirekt avdödning av effektorceller
  • Naturliga Treg (nTreg) selekteras i Tymus vid intermediär TCR-affinitet för självantigen — del av Central tolerans, och samspelar med AIRE-medierad självantigenpresentation.
  • Inducerade Treg (iTreg) uppkommer i periferin, särskilt i tarmens lamina propria under påverkan av retinsyra från CD103+ dendritiska celler.

IPEX-syndromet

  • Immundysreglering, Polyendokrinopati, Enteropati, X-bunden.
  • Loss-of-function-mutation i FOXP3 → avsaknad av funktionella Treg → fulminant autoimmunitet hos pojkar under första levnadsåret.
  • Triaden: svår sekretorisk enteropati med diarré och tillväxthämning, Typ 1-diabetes neonatalt, och eksem.
  • Övrigt: autoimmun cytopeni, tyreoidit, hög IgE, eosinofili.
  • Obehandlat ofta letalt inom några år; enda kurativa behandlingen är Allogen stamcellstransplantation, i väntan på detta immunsuppression med Ciklosporin/Sirolimus.
  • Musmotsvarigheten är scurfy-musen, i vilken genen först karakteriserades.

Klinisk och terapeutisk relevans

Klinisk pärla

En pojke med neonatal diabetes, svår vattnig diarré och eksem ska väcka misstanke om IPEX-syndrom — inte “bara” tidig typ 1-diabetes plus komjölksallergi. Diagnosen ställs med FOXP3-sekvensering och flödescytometri; tidig stamcellstransplantation är avgörande för överlevnaden.

Tenta-fokus

Skilj tolerensmekanismerna: Central tolerans sker i tymus via AIRE och negativ selektion; Perifer tolerans sker via Treg (FOXP3), anergi och Apoptos. Kunna att FOXP3-brist ger IPEX medan AIRE-brist ger APS-1/APECED — båda monogena autoimmuna syndrom men på olika toleransnivå.

Kopplingar